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PRESENTACIÓN DE CASO

Hematoma lingual, rara complicación en una paciente hemodializada. Presentación de un caso

Lingual hematoma, rare complication in a hemodialysis patient. A case presentation

1 Hospital General Docente Martín Chang Puga, Universidad de Ciencias Médicas de Camagüey, Cuba


RESUMEN
Se presenta el caso de una paciente femenina de 78 años de edad con antecedente de insuficiencia renal crónica bajo régimen dialítico durante nueve años. Luego de cuatro horas de terminada la hemodiálisis comenzó con dolor en la cavidad oral, sensación de boca ocupada y dificultad respiratoria. Se trasladó urgentemente al salón de operaciones en donde se realizó traqueostomía de urgencia por presentar hematoma lingual con extensión a planos profundos y compromiso de la ventilación. Esta es una complicación extremadamente rara que ocurre con más frecuencia a nivel retrofaríngeo o laríngeo. Es potencialmente peligrosa su aparición por producir elevación del piso de la boca, obstrucción de la vía aérea y compromiso de la ventilación. La presencia de odinofagia y/o disfagia en un paciente anticoagulado debe poner en alerta al médico tratante, por esta razón y por lo poco común de esta situación se decidió la publicación del caso.

Palabras clave: hematoma, lengua, diálisis renal, insuficiencia renal crónica

ABSTRACT
The case of a 78-years-old female patient with a chronic renal failure history under dialysis for nine years is presented. Four hours after finishing the hemodialysis, she began to experience pain in the oral cavity, a feeling of a busy mouth, and difficulty breathing. She was urgently transferred to the operating room where an emergency tracheostomy was performed due to lingual hematoma with extension to deep planes and compromised ventilation. This is an extremely rare complication that occurs frequently at the retropharyngeal or laryngeal level. Its appearance is potentially dangerous as it causes elevation of the floor of the mouth, obstruction of the airway and compromised ventilation. The presence of odynophagia and/or dysphagia in an anticoagulated patient should put the treating physician on alert; for this reason and because of the rarity of this situation, it was decided to publish the case.

Keywords: hematoma, tongue, renal dialysis, renal insufficiency, chronic

Introducción

El piso de la boca es una zona muy irrigada; el suministro de sangre a este lugar está compuesto por las arterias sublinguales o la submentoniana, ramas de las arterias lingual y facial, respectivamente. Una hemorragia importante en el piso de la boca puede expandirse con facilidad entre los tejidos blandos, el área sublingual y en cuestión de minutos causar obstrucción de la vía aérea.(1) Es un proceso infrecuente y potencialmente mortal en su evolución.(2)

El hematoma lingual puede ser consecuencia de una coagulopatía inducida por anticoagulantes, antiagregación plaquetaria, terapia trombolítica, hipertensión no controlada, aneurismas en las arterias faciales o linguales, rotura de los vasos ateroscleróticos que irrigan la musculatura de la lengua y traumatismo en la cara.(3, 4)

Otras áreas informadas de hematoma incluyen submaxilar, epiglotis y cuerdas vocales.(5) Lepore, en 1976, describe lo que denominó como un “fenómeno de pseudoangina de Ludwig”, una afección causada por trastornos anticoagulantes que dan lugar a sangrado espontáneo en los espacios sublingual y submaxilar, esto puede causar elevación de la lengua y el suelo de la boca, y por lo tanto ocasionar problemas respiratorios y obstrucción completa de las vías respiratorias superiores.

Debido a la naturaleza potencialmente grave y fatal de esta condición, se requiere una rápida reversión de la anticoagulación. La odinofagia y/o disfagia, inflamación del cuello, y dificultad respiratoria son síntomas y signos casi constantes, situación que debe ser tomada en cuenta como un elemento de alarma en cualquier paciente anticoagulado.(6,3)

En las técnicas de hemodiálisis es necesario prevenir la coagulación del circuito sanguíneo extracorpóreo, para lo que habitualmente se utiliza heparina. El objetivo es utilizar la dosis menor de anticoagulante con la que el dializador y la cámara venosa queden limpios de restos hemáticos. Otro objetivo es que al finalizar la sesión se pueda hacer hemostasia de los sitios de punción del acceso vascular en un tiempo prudencial.(7)

Por la baja frecuencia que presenta el hematoma lingual espontáneo asociado al uso de heparina no fraccionada en pacientes sometidos a hemodiálisis, el objetivo del presente trabajo es reportar un nuevo caso clínico a la comunidad médica.

Presentación del caso

Se comunica el caso de una paciente femenina de 78 años de edad, color de la piel mestiza, con antecedentes de salud anterior de hipertensión arterial sistémica sistodiastólica de ± 40 años de evolución, insuficiencia renal crónica (IRC) estadio IV,  bajo régimen dialítico desde hacía nueve  años.

Ingresó en la unidad de nefrología para realizar hemodiálisis programada;  los exámenes complementarios indicados para la misma, mostraron los resultados siguientes:

Hematócrito: 0,29 %, creatinina: 423 µmol/l, conteo de plaquetas: 157x109/l, tiempo de coagulación: 7 segundos, tiempo de sangrado: 1 segundo,  glucemia: 4,3 mmol/l, leucograma 6,7 x109/l.

Se realizó hemodiálisis con el uso de heparina sódica en un tiempo promedio de dos horas, manteniendo durante la misma estabilidad de sus parámetros vitales.

Luego de cuatro horas de separada del sistema de depuración extracorpóreo comenzó con dolor en la cavidad oral, sensación de ¨boca ocupada¨, determinada dificultad para la deglución, manifestaciones clínicas que evolucionaron hasta ocasionar dificultad para la ventilación. No se recogieron antecedentes de trauma lingual. Motivo por el cual se traslada a la paciente urgentemente al salón de operaciones, previo aviso al equipo quirúrgico de guardia.

Al examen físico general se constató hematoma lingual y submandibular con extensión a la región del cuello, doloroso a la palpación y con lateralización de la tráquea, sin cianosis periférica. (Fig. 1 y Fig. 2).

Al examen respiratorio se apreció taquipnea, disociación toracoabdominal, estridor laríngeo, Fr: 30 rpm SpO2: 85 % SAFI: 400. En el sistema cardiovascular no se precisó soplos, no S3-S4, no rece pericárdico  TA: 130/90 mmHg, Fc: 110 lpm.

Los exámenes complementarios indicados de urgencia mostraron los siguientes resultados: hematócrito: 0,27 %, tiempo de coagulación 25 minutos, tiempo de sangrado prolongado, conteo de plaquetas 150 x109/l.

Como conducta inicial se decidió administrar 500 ml de plasma fresco congelado, además de realizar traqueostomía de urgencia con la paciente despierta (figura 3) previa discusión en colectivo por la obstrucción de la vía aérea que presentaba y dificultad para realizar laringoscopia directa. Durante todo el proceder quirúrgico se monitorizó Fc, Fr, TANI mediante el método de oscilometría, SpO2  y ECGll, además de administrar oxígeno suplementario mediante mascara facial a alto flujo. No ocurrieron complicaciones durante la intervención quirúrgica, logrando permeabilizar la vía área, mejoría de la ventilación y la oxigenación. (Fig. 3).

Discusión

En el actual trabajo se informa el caso inusual de una paciente que horas después de realizada la hemodiálisis comenzó con manifestaciones clínicas de obstrucción de la vía aérea superior secundaria a un hematoma lingual, motivo por el cual fue trasladada al salón de operaciones confirmando la extensión del hematoma a planos profundos del cuello.

Hay numerosos informes en la literatura de hematoma lingual, que varía de traumático a espontáneo, con o sin uso de anticoagulación. Causas comunes de los hematomas linguales traumáticos incluyen: asalto, accidentes automovilísticos, luego de una intubación traqueal traumática, abuso infantil y convulsiones. Los hematomas linguales espontáneos suelen ser resultado de una coagulopatía hereditaria o tratamiento con anticoagulantes.(8)

En el caso en mención se describe el uso de heparina no fraccionada, anticoagulante utilizado durante el proceder de depuración extracorpórea. Según la literatura consultada, Getnick GS et al,(9) en su respectiva publicación describe la aparición de hematoma lingual por trombocitopenia secundaria al uso de heparina, dato que no se recoge durante la revisión de los exámenes complementarios.

Existen algunas razones de preocupación por el hecho de someter a los pacientes en programa de hemodiálisis a una heparinización repetida e intermitente, que supone más de 600 horas acumulativas al año. Entre estas figuran el riesgo hemorrágico y las complicaciones trombóticas, no siempre relacionadas con la sobre o infradosificación; los efectos metabólicos, la osteoporosis, y la acción sobre las células sanguíneas, en especial las plaquetas.(7)

Entre los factores causantes de sangrado en el paciente con IRC terminal, Cases A. et al,(10) mencionan como principales determinantes la presencia del hematocrito disminuido, además de las  alteraciones intrínsecas de la función plaquetaria, efecto tóxico de factores plasmáticos (toxinas urémicas), disminución de la generación de tromboxano A2 plaquetario, aumento de la síntesis de prostaciclina vascular, alteraciones cuantitativas y/o cualitativas del factor von Willebrand, aumento de la síntesis de óxido nítrico, hiperparatiroidismo y efecto deletéreo de la hemodiálisis sobre el funcionamiento plaquetario.

Debido a que es un cuadro potencialmente fatal, requiere un diagnóstico rápido para obtener tratamiento inmediato. El diagnóstico debe ser clínico, realizando una anamnesis detallada, diferenciando a través de signos y síntomas, de algún proceso infeccioso agudo, como la angina de Ludwig, seguido por el análisis correcto de pruebas de laboratorio, como INR y hemograma, además, realizar pruebas de imagen, preferiblemente la tomografía axial computarizada.(3)

Mathew R et al,(11) señalan la importancia del ultrasonido a la cabecera del paciente como herramienta en la evaluación temprana de hematomas linguales, especialmente en un entorno de escasos recursos donde no hay disponibilidad de tomografía axial computarizada. Debe identificarse si el paciente tiene datos de insuficiencia respiratoria que ameriten una intervención quirúrgica de urgencia o pueden realizarse estudios diagnósticos para valorar al paciente.(1) Conducta que fue valorada por el equipo quirúrgico en retrasar la realización de pruebas diagnósticas y asegurar inicialmente la vía aérea mediante la realización de traqueostomía.

Massey B. et al,(8) recomiendan la intubación nasal despierta mediante el uso de fibrobroncoscopio  para el tratamiento inicial seguida de una traqueostomía electiva en el quirófano.

En nuestro caso se decidió realizar traqueostomía de urgencia con el paciente despierto desde el inicio, tratamiento que coincide con la literatura revisada. Creemos que el manejo inicial del hematoma lingual debe incluir la reversión de la terapia anticoagulante, una evaluación rápida de la vía aérea y su protección inmediata dado que puede convertirse rápidamente en una afección potencialmente mortal.(2)

El presente caso mostró un desafío para el anestesiólogo y el equipo quirúrgico en realizar una evaluación inmediata de la vía aérea, el riesgo que traía consigo el abordaje convencional para lograr permeabilización de la misma, la cual podía traumatizar aun más la cavidad oral de la paciente, llevando a cabo una vía aérea quirúrgica como método de tratamiento.

La paciente fue trasladada a una sala de cuidados intensivos con el objetivo de lograr una vigilancia más estrecha y revertir los efectos adversos del anticoagulante. Arizmendi-Ramos CV et al,(1) señalan que una vez atendida la situación de urgencia, el paciente deberá mantenerse en hospitalización para una vigilancia estrecha, ya que el riesgo de un nuevo sangrado en las primeras 24 horas es elevado.

El hematoma de la lengua es una complicación infrecuente observada en el paciente dializado. Como factores desencadenantes de sangrado se destaca la heparinización necesaria para el proceso de depuración extracorpórea, la anemia frecuente en el paciente con daño renal crónico y los efectos deletéreos de la uremia sobre la coagulación. El diagnóstico es clínico e imagenológico. La conducta inicial  va encaminada en lograr la permeabilización de la vía aérea y reversión de la anticoagulación.

 

Conflicto de intereses

El autor declara que no existen conflictos de intereses.

Contribuciones de los autores

Conceptualización: Yuliel Varona Rodríguez.

Redacción-borrador original: Yuliel Varona Rodríguez.

Redacción-revisión y edición: Yuliel Varona Rodríguez.

Financiación

Hospital General Docente Martín Chang Puga. Camagüey. Cuba.

REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS
1 Arizmendi Ramos CV, Angulo Pérez G. Hematoma sublingual con extensión a espacios profundos de cuello y afectación de la vía aérea: manejo de urgencia. An Orl Mex. 2022;67(3):222-7
2 Kyriaki V, Fani S, Jiannis H. Edema hemorrágico masivo iatrogénico de la lengua: un informe de caso. Egipto J Otolaryngol [Internet]. 2022 [citado 14 Dic 2023];38(128):1-5. Disponible en: https://ejo.springeropen.com/counter/pdf/10.1186/s43163-022-00317-8.pdf
3 Barbosa SS, Brito Filho AP, Neves LE de M, de Souza RRL, de Lima MF, de Aguiar SCC. Spontaneous sublingual hematoma secondary to continuous use of varfarine: a clinical emergency. Rev Uningá [Internet]. 2021 [citado 14 Dic 2023];58:eUJ3625. Disponible en: https://revista.uninga.br/uninga/article/view/3625
4 Aygün S, Canpolat U. Una vieja complicación nos da la bienvenida en la era moderna: el hematoma lingual durante la terapia trombolítica. Eur J Ther [Internet]. 2023 [citado 14 Dic 2023];29(3):677-80. Disponible en: https://philarchive.org/archive/AYGAOC
5 Ashraf A, Bannon M, Smth Ch, Kaushik P, Marak C. Upper airway hematoma: An unusual presentation of acute upper airway obstruction. Respir Med Case Rep [Internet]. 2022 [citado 14 Dic 2023];36(1-3):6. Disponible en: https://doi.org/10.1016/j.rmcr.2022.101613
6 Hung Che L, Hsin Chien Ch. Spontaneous Upper Airway Hematoma. Ear, Nose & Throat Journal [Internet]. 2020 [citado 14 Dic 2023];99(5):337-8. doi:https://doi.org/10.1177/0145561319837452
7 Herrero-Calvo JA, González-Parra E, Pérez-García R, Tornero-Molina F. Estudio español sobre anticoagulación en hemodiálisis. Nefrología (Madr.) [Internet]. 2012 [citado 14 Dic 2023];32(2):143-52. Disponible en: http://scielo.isciii.es/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S0211-69952012000200004&lng=es
8 Massey B, Juhasz K, Licata J, Schell S, English G. Case report: Traumatic lingual hematoma. Trauma Case Rep [Internet]. 2019 [citado 14 Dic 2023];20:100117 . doi:https://doi.org/10.1016/j.tcr.2019.100177
9 Getnick GS, Lin SJ, Raviv J, Walsh W, Altman K. Lingual hematoma and heparin induced thrombocytopenia: A case report. J Ear Nose Throat J. 2008;87(3):163-5
10 Cases A, Escolar G. Diátesis hemorrágica en la uremia. NEFROLOGÍA [Internet]. 1998 [citado 14 Dic 2023];8(4):270-82. Disponible en: https://www.revistanefrologia.com/es-diatesis-hemorragica-uremia-articulo-x0211699598010623
11 Mathew R, Ranjan P, Amrithanand V, Bhoi S. Point‑of‑Care Ultrasound in Lingual Hematoma. J Medical Ultrasound [Internet]. 2020 [citado 14 Dic 2023];28(4):253-5. Disponible en: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC7869735

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Editada en la Universidad de las Ciencias Médicas de Cienfuegos. Directora: Dra.C Dunia María Chavez Amaro